目的：报告1例25岁男性患再生障碍性贫血(简称再障)伴发以肿块为特征的马拉色菌病，分析其临床特征、探讨诊治方法。方法：仔细询问病史、详细了解用药史及疗效，全面体检重点检查皮损，结合真菌学检查而确诊。及时给予足量的抗真菌药物，见效后渐渐减量，直至痊愈才停药；同时用糖皮质激素等治疗再障。结果：确诊为再生障碍性贫血伴发以肿块为特征的马拉色菌病。经斯皮仁诺和强的松等及支持治疗57天，马拉色菌病痊愈，再障基本控制。结论：再障为马拉色菌的生长繁殖提供了条件；长期应用广谱抗生素、糖皮质激素、环孢霉素等致人体免疫功能下降，促使马拉色菌致头面颈躯干发生结节、肿块、脓肿、囊肿等罕见的特殊的深在性病变。当按化脓菌感染治疗无效时应立即调整诊断思路、作真菌学检查确诊。坚持以抗真菌为主的综合治疗，用抗真菌药物要早期、足量、足疗程；合并应用中剂量短疗程的糖皮质激素，以达理想疗效。