目的:报告一例髂骨隐球菌病的临床诊治及研究结果。临床资料:患者女,46岁,2个月前无明显诱因出现左髋疼痛,逐渐加重,无明显诱因,逐渐加重,卧位翻身疼痛加剧,无发热、盗汗等症状,外院保守治疗无好转。PET-CT提示双侧髂骨病变(左侧为著),考虑恶性肿瘤,遂以"髂骨占位"入我院住院治疗。既往史无特殊,否认结核、肝炎等传染病史,否认外伤手术史,否认疫区接触史,否认家族遗传病史。专科体检可见下肢跛行,左髋部略肿胀,触痛明显,余未见异常。入院后行左髂骨占位活检术,见土黄色血性粘液,针筒抽取送病理及培养。病理提示酵母菌感染,镜下可见孢子,墨汁染色"+";培养结果提示隐球菌感染。其它化验结果:血乳胶凝集试验>1:5120;免疫细胞检验,血CD4(25.1%,L)、绝对值计数(112),CD8(37.5%,H)、绝对值计数(168),CD4/CD8(0.67%,L)。诊断"髂骨隐球菌病",行"左髂骨病灶清除术"并联合两性霉素B、伏立康唑、氟胞嘧啶等抗真菌药物治疗,2个月后痊愈出院。实验方法与结果:病灶取出物YPD培养24小时,有酵母样白色菌落出现,墨汁染色+,提取基因ITS测序及指纹图谱分析鉴定为VNI型新生隐球菌;在患者生活区取鸽粪及野鸟粪分离环境株,从野鸟粪中分离出2株环境株,分子分型鉴定为VNI型。以新生隐球菌VNI型标准株H99为对照,巨噬细胞感染模型提示患者临床株相对于标准株毒力较弱,在巨噬细胞生存率下降。我们进一步应用小鼠吸入感染模型验证毒力,临床株毒力弱于标准株甚至环境株。患者血清相关细胞因子检测提示:IFN-γ水平低于健康自愿者。结论:本例感染临床株的毒力未见明显增强,发生感染可能与细胞免疫亚临床缺陷有关;感染可能来源于肺部的陈旧性病灶;环境中携带隐球菌的鸟粪可能是感染源;对于PET-CT提示代谢异常的病例要结合病理和培养进行诊断;病灶清除术联合抗真菌治疗可有效治疗骨隐球菌病。