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目的：报道1例非典型烟曲霉所致肺曲霉病的诊断和治疗并文献复习.方法：取患者肺穿刺组织进行真菌培养及组织病理检查，并对分离菌种行rDNA ITS测序鉴定，确诊后予伊曲康唑治疗.结果：SDA培养见绒毛状致密菌落，中央略高起，表面可见皱褶或放射状纹，呈白色，背面呈淡黄色，小培养见较丰富的分枝分隔菌丝，菌丝体上可见少量担子，其上可见很少量孢子，呈类圆形，鉴定为普通裂褶菌；皮损组织病理显示慢性肉芽肿性炎，有隔的透明菌丝.3次分子测序最终鉴定为非典型烟曲霉，经伊曲康唑治疗1月后复查CT提示病灶较前缩小.结论：非典型烟曲霉临床罕见，鉴别困难，通过菌种形态鉴定常导致错误分类，需重视分子生物学检测.