目的：探讨会阴部放线菌病的诊断和治疗方法。方法：本文报告一例罕见的放线菌病,发生于会阴部,以会阴部肿物及反复发生的肛周脓肿为主要临床表现。结果：本例患者为男性,表现为肛周脓肿后会阴部出现一肿物,大小约为4* 3cm,质韧,轻压痛。肿物表面皮肤稍红肿,未见明显窦道、瘘管形成。予以行会阴部肿物切除术。术中见肿物位于皮下组织和盆底浅层肌肉之间,与周围组织粘连较为明显,肿物根部有数支滋养血管、淋巴管,予以结扎。完整切除肿物,逐层关闭切口。切除物送病理检查。术后病理结果示：(会阴肿物)肉芽肿性炎症,考虑放线菌感染所致。术后患者手术切口愈合不良,形成一窦道,有黄白色分泌物排出。我们予以患者扩大伤口,加强引流。每日双氧水冲洗伤口,持续换药,并每日静脉滴注480万单位青霉素钠bid及100ml甲硝唑bid抗感染治疗。同时,给予患者每日高压氧治疗,持续两周。治疗后患者伤口逐渐愈合,窦道消失。结论：会阴部放线菌病是一种极为罕见的会阴部慢性化脓性疾病。确诊需依靠手术切除肿物后病理诊断。因为放线菌病的致病菌为厌氧的革兰氏阳性菌,故手术切除后建议敞开伤口,双氧水冲洗,持续换药。同时使用青霉素联合甲硝唑抗感染治疗,协同使用高压氧治疗,抑制放线菌生长,促进伤口愈合。