背景痉挛性发声障碍(spasmodic dysphonia,SD),是喉肌运动障碍的一种,因此又称为局灶性喉肌肌张力障碍,是耳鼻咽喉科较为少见的疾病之一。目前将SD分为三型,即内收型、外展型和混合型,其中内收型较常见,占80%以上,而外展型和混合型也有发生,但发生率较低,SD见于30-50岁中青年人群,其中约60-85%为女性,总的发病率约在1/10万,随着对SD的认识及研究逐渐增多,其发病率也有逐渐上升的趋势。内收型痉挛性发声障碍的特征是发声时声带痉挛,表现为发声时紧张,嗓音震颤、挤卡和频发的嗓音中断；外展型痉挛性发声障碍的特征是发声时响度不够而导致耳语音、气息音或无声。目前临床上缺少SD的诊断标准,同时也缺少相应的特异性检查方法,而大多数学者认为SD的发生是由于中枢运动神经系统障碍引起的慢性神经系统疾病,主要是根据以下几方面进行诊断及评估：1、病史：如病毒感染史与生活、工作压力等；2、嗓音的特点：不随意的嗓音突然中断、震颤、言语韵律及流畅性的改变等；3、喉镜检查声带的形态及运动情况；4、喉肌电图的检查；5、喉空气动力学测定最大发声时间及呼气流率；6、声波图形；7、主观听觉评价连续发音过程中破音的次数和时间等,同时也需要排除中枢性和咽喉局部器质性疾病、神经肌肉麻痹疾病以及精神障碍等。较常用的评估方法是采用嗓音声学分析、语言的主观评价、电声门图分析、声谱图、三维语图分析,虽然嗓音声学分析较为可靠,但也最为复杂,临床应用较为不便,而且各种评估手段之间没有相关性研究,同时还缺少主观评价统一的专用短语,因此需要一种既简单又有效的评估方法来提高评估能力,并将嗓音评估数据化、客观化。本次课题的研究方向主要是拟对患有内收型痉挛性发声障碍的普通话汉语言(普通话)人群进行研究,希望通过患者自测VHI、发持续元音/a：/及朗读已经过验证的痉挛性发声障碍诱发句,听评委主观评价、最大发音时程(maximum phonation time,MPT)、最大最响发音时程(maximum loudness phonation time,MLPT)以及计算机嗓音分析对其进行评价和分级,统计分析主观评估与客观评估之间是否有相关性,以期找到更为简单、有效的评价方法和分级标准。目的本研究主要是对患有内收型痉挛性发声障碍的普通话汉语言(普通话)人群进行研究,分析SD患者自测VHI、发持续元音/a：/及朗读痉挛性发声障碍诱发句,对听评委主观评价、MPT、MLPT以及计算机嗓音分析统计其破音百分比、频移次数及非周期音百分比,对其进行评价和分级,统计分析主观评估与客观评估之间是否有相关性,为制定更为简单、有效的评价方法和分级标准提供依据。方法选择20例自2014年9月至2015年12月在广东省人民医院耳鼻喉科诊断内收型痉挛性发声障碍的患者为痉挛组,其中男性3例,年龄19-41岁,中位数为29岁；女性17例,年龄21-59岁,中位数为32岁。病程最短半年,最长10年,中位数为3年。采用与痉挛组相应年龄和性别的20位健康志愿者作为正常对照进行配对。男性3例,年龄22-44岁,中位数为30岁；女性17例,年龄21-52岁,中位数为29岁。1、VHI的评分：所有测试者填写中文版嗓音障碍指数表记录并统计分值。2、MPT的测量：测试者均发/a：/音共三次,取发音时间最长的一次记录时间。3、MLPT测量：测试者用最大音量持续发/a：/音共三次,取发音时间最长的一次记录时间。4、听评委对语音的评价：由两位听评委在随机双盲原则下对语音进行评价。①持续元音部分：从气音、粗糙音以及破音三方面评分,0-正常,1-轻度,不易察觉,2-中度,能够察觉,3-重度；②诱发句部分：从破音数及流畅度两方面评分。两个听评委计数诱发句中破音数合计后的平均值计为该语音的破音数,流畅度按0-正常；1-轻度,偶有声音嘶哑、抖动和气音；2-中度,每个句子至少有一次转移听评委的注意和打扰言语的流畅；3-重度,严重降低了交流中的语义表达评分,再取两个听评委的平均值计为该语音的流畅度。5、嗓音分析：以“苹果,火车,是的,你是个好人,我们那边有网球场、餐馆、酒吧和一个面包店,他是多么慷慨啊”标准汉语普通话文作为诱发句,测试者用平稳的语速语调朗读并录音,采用Praat5.0软件进行嗓音分析。①破音数：从波形中能够看到的破音,包括持续元音和读的词。手工计数,词和音节之间的破音不算,破音要持续大于50ms。②破音时程：用标示线确定破音起始和结尾,单位ms。③破音时程百分比：各个词中的破音时程总和／诱发句总时程x100%。④频移次数：手工计数频率变化在50ms内大于50Hz的次数,首字不算,频移数据分成2型：50-100Hz和大于100Hz。⑤计数非周期音片段,分为三种：0-49ms,50-100ms,大于100ms。统计非周期音百分比：各个词中的非周期音片段时程总和／诱发句的总时程x100%。6、统计学方法：1)对两个听评委的主观听觉评价结果进行Spearmem相关性分析及Wilcoxon rank检验分析差异性,从而确定他们的主观听觉评价结果的相符可靠性。2)运用SPSS19.0统计软件进行处理。计量资料采用均数±标准差,计数资料以频数表示。非正态分布数据组间比较采用非参数秩和检验,正态分布数据组间比较采用配对t检验；应用Pearson相关分析正态分布数据相关性,Spearman相关分析非正态分布数据相关性。设P<0.05差异有统计学意义。结果1、VHI:痉挛组VHI分值为87.90±19.62。正常对照组VHI分值为3.35±5.69。两组比较,痉挛组分值大于对照组,差异有统计学意义(p<0.01)。2、MPT和MLPT:痉挛组MPT为15.24±8.19,对照组为17.98±6.71,两组间的MPT无统计学差异(p>0.05)；痉挛组MLPT为12.15±4.68,对照组为19.18±5.17,内收型痉挛性发声障碍患者的MLPT显著短于正常对照组,两组间的MLPT差异有统计学意义(p<0.01)。3、主观听觉评价结果：1)持续元音/a：/部分：20例内收型痉挛性发声障碍患者得分2.05±0.71,其中轻度5例,中度11例,重度4例。正常对照组个别存在不易察觉的声音抖动和粗糙音。20例正常对照组得分0.30±0.34,其中正常18例,轻度2例。SD患者的持续元音总体印象得分显著高于对照组(p<0.01)。可靠性检验：两位听评委对持续元音/a：／评判显著相关(r=0.868,p<0.01),做差异性检验,两者无显著差异(Z=-0.771,p>0.05)。提示持续元音/a：/主观评判相符性高。2)诱发句部分：①破音数：痉挛组破音数为4.68±4.38,最少1次,最多19次,正常对照组朗读诱发句出现破音数为0.00±0.00,痉挛组破音数显著高于对照组(Z=-5.796,p<0.01)。可靠性检验：两位听评委对诱发句破音数评判显著相关(r=0.997,p<0.01),做差异性检验,两者无显著差异(Z=-0.447,p>0.05)。提示诱发句破音数主观评判相符性高。②流畅度分级：痉挛组诱发句流畅度评分为1.48±0.80,其中轻度11例,中度6例,重度3例；正常对照组评分为0.00±0.00,均评级为正常。痉挛组诱发句流畅度评分显著高于对照组,两组比较统计学上有显著差异(Z=-5.611,p<0.01)。可靠性检验：两位听评委对朗读诱发句流畅度评判明显相关(r=0.964,p<0.01),做差异性检验,两者无明显差异(Z=-1.732,p>0.05)。提示朗读诱发句流畅度主观评判相符性高。4、嗓音分析结果：1)频移在痉挛组及正常对照组的诱发句中均有发现,20名痉挛组的SD患者朗读诱发句均出现频移,20名正常对照组中有4名研究对象在朗读诱发句没出现频移。痉挛组诱发句频移特点是频移次数多,>100Hz的类型较多,也可以一个音节出现多种类型频移；正常对照组则是频移次数少,多为50-100Hz的类型。痉挛组的频移次数为27.00±14.12,正常对照组的频移次数为6.15±5.17。2)20名痉挛组的患者朗读诱发句均出现非周期音,20名正常对照组中有3名研究对象没有出现非周期音。痉挛组非周期音的特点是出现频率高,50-100ms及>100ms的类型较多,也可以一个音节出现多种类型；正常对照组则是出现频率少,0-49ms的类型为主。痉挛组的非周期音百分比为7.25±5.22%,正常对照组的非周期音百分比为0.83±0.72%。3)正常对照组的研究对象朗读诱发句均未出现破音,SD患者的破音多见在音节中的辅音与元音转换之间或音节中的辅音缺失,个别出现在音节的元音部分。痉挛组的破音百分比为1.77±3.24%；正常对照组的破音百分比为0.00±0.00%。4)采用配对t检验比较两组间破音百分比、非周期音百分比、频移次数差异,结果SD患者的破音百分比、非周期音百分比、频移次数显著高于对照组,提示两组间的破音百分比(p<0.05)、非周期音百分比(p<0.05)、频移次数差异有统计学意义(p<0.05)。5、痉挛组各指标的相关性分析：采用Pearson相关分析研究痉挛组各客观指标的相关性,结果显示诱发句破音百分比与非周期音百分比(r=0.606,p<0.01)、诱发句破音数(r=0.849,p<0.01)存在显著的正相关性；非周期音百分比与诱发句破音数存在显著的正相关性(r=0.581,p<0.01)；MPT与MLPT存在显著的正相关性(r=0.645,p<0.01)；朗读诱发句流畅度与破音百分比(r=0.597,p<0.01)、非周期音百分比(r=0.491,p<0.05)、持续元音/a：/总体印象(r=0.514,p<0.05)和诱发句破音数(r=0.734,p<0.01)存在显著的正相关性。VHI与MPT、MLPT、非周期音百分比、频移次数及持续元音/a：/总体印象、诱发句破音百分比、诱发句破音数、诱发句流畅度均不相关。频移次数与其余各主客观评价指标均不相关。结论1、本课题在普通话人群中进一步验证了SD的诱发句“苹果,火车,是的你是个好人,我们那边有网球运动场、餐管、酒吧和一个面包店,他是多么慷慨啊”可以较好的突出SD的特征性破音、频移及非周期音。2、对ADSD进行主观听觉评估,听评委主观评估元音RBH评分、言语破音及流畅度上均明显差于正常人,患者的主观嗓音评估VHI也差于正常人。3、对ADSD进行计算机嗓音分析,患者均会不同程度发生言语频移、破音和非周期音,嗓音质量明显差于正常人。另外,患者的MLPT也明显低于正常人。4、ADSD的部分主客观指标之间是相关的,可以使用相对简单的主观评估方法和MLPT代替计算机嗓音分析中的言语频移、破音和非周期音测试。5、患者VHI作为患者主观嗓音评价同客观检查相符性有限,可作为评价ADSD的参考方法。