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目的：探讨肝内胆管囊腺癌的临床诊断及外科治疗。方法：回顾分析1例男性肝胆管囊腺癌患者的临床与病理资料，结合文献复习讨论其临床表现、病理、影像学特点、诊断及治疗。结果：患者经充分准备后，行肝内多发胆管囊腺癌切除术，术后给予抗炎、保肝、营养支持等治疗，2周后痊愈出院，随访6月无肿瘤复发。结论：肝内胆管囊腺癌比较罕见，经肝脏B超、上腹部CT检查有助于诊断，确诊需病理组织学检查。外科手术根治性切除效果良好。