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目的:探讨不典型钩端螺旋体病(Leptospirosis,钩体病)的早期发现及临床诊治方法。方法:报道1例不典型症状的钩端螺旋体脑病患者的临床资料,结合国内外文献对钩体病的临床表现及诊治进行回顾性分析。结果:不典型钩端螺旋体脑病患者需进行脑脊液病原微生物二代测序检测,尽早明确诊断,尽早治疗。结论:钩体病诊断金标准为脑脊液中找到病原体,病原微生物二代测序检测为最先进最便捷的确诊手段。