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目的：探讨苗勒管囊肿及其恶性肿瘤的诊断与治疗。方法：回顾分析1例苗勒管囊肿并乳头状囊腺癌患者的临床与病理资料，结合文献复习讨论其病理、临床表现、影像学特点及治疗。患者男性，44岁。主要临床表现为间歇性血精伴终末血尿及不育15年，经直肠B超、盆腔CT、MRI、膀胱镜及活检病理检查确诊为苗勒管囊肿并恶性变。结果：患者经耻骨上膀胱后入路行肿块切除术。术中囊性肿物颈部呈楔形穿过近膀胱颈的前列腺止于后尿道区，而不影响邻近的前列腺组织，证实其来自苗勒系统。术后病理检查为乳头状囊腺癌Ⅱ级，侵及囊壁全层，双侧精囊及射精管