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目的：探讨男性胃原发性绒毛膜癌的发病因素，诊断、鉴别诊断及治疗方案。方法：对1例男性胃原发性绒毛膜癌病例进行临床表现、病理学特点、免疫组化检测，并进行相关文献复习。结果：镜下显示部分瘤细胞似细胞滋养层细胞和合体滋养层细胞；部分瘤细胞为低分化腺癌细胞。免疫组化示肿瘤细胞CK、CK7表达阳性；合体滋养细胞HCG表达阳性；腺癌细胞EMA、CEA表达阳性。采用手术加化疗的综合治疗，6个月后患者因肺转移，多脏器功能衰竭死亡。结论：发生于男性胃原发性绒毛膜癌极其罕见，恶性程度高，治疗难度大，以综合治疗为主，预后差。