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目的：探讨脑发育性静脉异常并发颅内海绵状血管瘤患者的临床、影像学特点。方法回顾性分析2例患者的临床表现、影像学特点及诊疗过程。结果2例患者头颅 MRI-SWI 均呈现颅内海绵状血管瘤“桑葚状”或“网格状”混杂信号团，周围环以低信号带的典型表现。但磁敏感成像中还可见混杂信号灶或低信号灶周围多支异常小血管伸入，性质待定，进一步 DSA 均表现为脑发育性静脉异常的蜈蚣状影像特点。符合脑发育性静脉异常并发颅内海绵状血管瘤诊断。治疗主要为在保护脑发育性静脉异常的前提下切除颅内海绵状血管瘤。结论临床上发现的颅内海绵状血管瘤患者，若查头部 CT 或 MRI 发现异常血管影等异常影像，需进一步完善脑血管造影检查，以排除可能存在脑发育性静脉异常。