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骨未分化高级别多形性肉瘤（BUPS）为一种少见的恶性骨肿瘤,其组织学来源及分化方向尚不明确。该病影像学表现缺乏特征性,早期诊断及早期规范化治疗是影响其预后的关键因素。目前BUPS的治疗以手术为主,辅以手术前后化疗和术后放疗。分子生物治疗的发展和应用使其治疗模式日益多样化和精确化。该文就近年来BUPS的诊断与治疗研究进展作一综述。