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目的探讨少见的小肠恶性间质瘤的临床病理特点。方法:报道1例小肠恶性间质瘤,回顾分析其临床表现、影像学、肠镜下表现及病理组织学特点,应用免疫组织化学染色方法进一步确认诊断。结果:临床无特殊表现。病理检查大体示肠系膜囊性或实性肿物;镜下肿瘤由长梭形细胞组成,编织状排列。免疫细化示肿瘤细胞CD117和Vimentin(+)。结论:小肠恶性间质瘤是少见的来源于胃肠道原始间叶组织的非定向分化的肿瘤,预后较差。