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目的探讨颅骨纤维结构不良合并脑膜瘤的临床特点,治疗方法及二者之间的联系。方法报告1例经影像学、手术、病理证实颅骨纤维结构不良合并多发脑膜瘤的患者,并回顾了相关文献。结果手术切除大部分增生的骨质及全切多发脑膜瘤,颅骨一期钛网成形,患者术后恢复良好,结论颅骨纤维结构不良合并多发脑膜瘤是非常罕见的,脑膜瘤可能是颅骨纤维结构不良一个尚未被认识到的并发症。