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目的探讨小儿重复肾双输尿管的临床表现、影像学特点和手术方法。方法回顾性分析1例小儿重复肾双输尿管并输尿管口囊肿的临床资料，并结合文献对其诊断和治疗进行分析讨论。结果手术顺利切除左侧重复肾、双输尿管，术后患儿反复高热症状消失，自行排尿，排尿畅，术后病理证实巨输尿管症，术后随访1个月症状消失，肾功能正常，右肾、输尿管未见异常。结论小儿重复肾输尿管一般多无症状，可于体检影像检查时发现，目前确诊该病主要依靠影像学，治疗应尽可能行半肾切除术，保留下半正常肾脏功能。