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H3 K27M突变型弥漫性中线胶质瘤是好发于儿童的高级别胶质瘤,恶性程度高、预后极差,中位生存期不足1年,目前尚无标准治疗方案,手术切除和常规放化疗难以改善预后。随着近年立体定向肿瘤组织活检术的开展,肿瘤组织独特的生物学特性逐渐得到澄清,新的靶向治疗方法如靶向化疗、对流增强给药、表观遗传学治疗、嵌合抗原受体T细胞治疗逐渐应用于临床试验。本文拟综述H3 K27M突变型弥漫性中线胶质瘤相关最新治疗研究进展并探讨下一步治疗目标。