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报道1例外阴多发毛囊皮脂腺囊性错构瘤患者的临床资料。患者女性、37岁，因左侧外阴囊肿、结节10余年就诊。左侧大阴唇及阴阜多个米粒至花生米大的囊肿、结节，表面光滑，仅1个结节表面发红，质地中等、无压痛，可挤出白色物质。组织病理检查结果诊断为毛囊皮脂腺囊性错构瘤，行手术切除治疗。术后3个月随访未复发。