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目的探讨腮腺硬化性多囊性腺病的临床病理特征和鉴别诊断。方法报道1例腮腺硬化性多囊性腺病的临床资料、HE染色和免疫组化染色结果，结合文献讨论。结果镜下见病变以大量增生胶原纤维为背景，其间分布不规则增生的导管和腺泡成分，呈模糊的小叶状结构，部分导管扩张呈囊状，结构类似乳腺纤维囊性病。部分扩张的导管上皮呈大汗腺样化生，部分上皮细胞呈合体细胞样，其胞质内含丰富、粗大的强嗜伊红颗粒，部分上皮呈泡沫细胞样，局部见平滑肌增生成结节状，间质中散在淋巴细胞浸润。结论腮腺硬化性多囊性腺病是一种罕见疾病，镜下病变复杂多样，需与