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患者男,56岁,因双眼眶周淡黄色硬性斑块20余年入院.患者20余年前无明显诱因左眼周出现一黄豆大小淡黄色斑块,逐渐增大至花生大小,无自觉症状,皮疹渐增多并波及右眼睑.曾于外院诊断为囊肿,并行手术切除,之后皮疹复发,曾2次于外院行皮损组织病理活检,均提示肉芽肿性病变.先后给予口服羟氯喹(不详)、10%碘化钾每日10 mg、沙利度胺每天50 mg、泼尼松每天40 mg等治疗,皮损未消退.此后患者出现面部水肿并逐渐加重,于2011年11月至我院就诊,皮损组织病理检查示肉芽肿形成,考虑组织细胞增生性疾病.免疫组化检查:kp-1(+),溶菌酶(+),mac387(+);波形蛋白(+/-);S100(-),EMA(-)。