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目的:提高对尺骨神经鞘瘤临床特点的认识,减少误诊误治。方法:结合文献,对收治的1例尺骨神经鞘瘤的临床资料进行回顾性分析。结果:本病X线骨片常显示境界清楚的透亮区或低密度影,有时多房,可破坏骨皮质,边界可有硬化带,没有或偶有钙化点,一般无骨膜反应。本例病初误诊为骨囊肿,术中见骨皮质变薄、缺损,沿缺损扩大骨窗见包膜完整的淡黄色肿块,术后病理检查明确诊断。结论:骨的神经源性肿瘤极为罕见,影像表现无特异性,组织学表现与发生在软组织中的神经鞘瘤类似,提高对该病认识,熟悉影像及组织学表现,可减少或避免误诊。