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毛霉菌感染在非免疫抑制人群中鲜有报道，单纯消化道感染更加少见。IgG4相关性疾病近年被越来越多的临床医师所认识，但在诊断时需谨慎地排除继发性IgG4升高的疾病。本例青年男性，以十二指肠肿物伴溃疡为主要表现，血清IgG4显著升高，十二指肠肿物病理可见毛霉菌菌丝和IgG4阳性浆细胞浸润。经手术切除病灶和全身抗真菌治疗后，血清IgG4显著下降。希望通过本病例的分析，增加临床医生对消化道毛霉菌感染的了解，并拓宽对IgG4相关性疾病鉴别诊断的思路。