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目的：提高临床医生对细胞吞噬性组织细胞脂膜炎（CHP）的认识，以便早期诊断，治疗，提高生存率。方法：报道1例诊断为CHP并发脑神经系统症状患者，并结合文献，对该疾病特征，诊断，鉴别诊断，治疗及愈后进行分析。结果：恶性CHP患者对化疗效果不十分理想，疾病发展迅速，本例患者晚期出现脑神经系统症状，治疗无效，死亡。结论：CHP的病因不明确，有独特的临床特点及病理学表现，诊断主要依靠病理，恶性CHP治疗效果差，疾病发展快，多在短期内死亡。