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曲霉菌性蝶窦炎是一种非常少见的鼻窦特异性感染性疾病,临床表现错综复杂[1].由于蝶窦深居颅底,与视神经管相毗邻,当蝶窦病变累及视神经时,可仅表现为视力下降、眼痛等而无鼻部症状.此类患者更为少见且通常首诊于眼科,若眼科医生警惕性不高或缺乏相关知识,则极易延误诊治.2013年解放军总医院神经眼科收治1例曲霉菌性蝶窦炎致双眼视神经萎缩患者,现报告如下.