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目的分析婴儿Chiari畸形Ⅱ型的临床资料，加深儿科医师的认识。方法回顾性分析1例确诊为Chiari畸形Ⅱ型患儿的临床、实验室、影像学资料，并复习相关文献。结果患儿，男，2个月，因颈部肿物2个月入院。颅脑MRI示小脑扁桃体部分疝人枕骨大孔。予手术治疗后一直间断发热，不能竖头、独坐，前囟门进行性增大，CT诊断脑积水。结论Chi．ari畸形Ⅱ型会导致神经功能异常，预后差，病死率高；早期诊断，积极手术，可改善预后。