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目的探讨骨外尤文氏肉瘤的临床病理特点及其诊断鉴别诊断。方法通过组织学、特殊染色、免疫组织化学观察骨外尤文氏肉瘤。结果肿瘤由大小和形态较一致的小圆形细胞排列成片块状或分叶状，也可因肿瘤细胞坏死。形成假菊彤团结构。免疫组织化学：VIM、S-100阳性；NSE、NF部分细胞弱阳性；EMA、CEA、LCA、L26及MYO标记阴性。结论骨外尤文氏肉瘤是一种少见的软组织恶性小细胞性肿瘤，恶性度高，转移率高，早期便可经血道至肺或其他脏器，预后差。