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目的：探讨阴囊动静脉畸形的临床特点及治疗。方法：回顾性分析1例阴囊动静脉畸形的临床资料。结果：发现右侧阴囊肿大伴有一无痛性有搏动包块30年,多普勒彩超、DSA诊断为高流量的阴囊动静脉畸形,选择性右侧股动脉栓塞并切除包块,病理显示为包含动脉和扩张增厚静脉的皮下血管结构,随访1年阴囊动静脉畸形无复发。结论：病史、多普勒彩超、DSA是诊断阴囊动静脉畸形的重要方法。