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附睾乳头状囊腺瘤是一种少见的良性肿瘤,可能与von Hippel-Lindau综合征并存.本文报告1例附睾乳头状囊腺瘤病例,男性,38岁,瘤体位于右侧附睾全段,呈球形包块状,大小约5.0 cm×4.0 cm×4.0 cm,包膜完整,病理检查可见典型乳头样增生的腺样结构及高柱状透亮粘液腺细胞,部分腺腔见胶质样嗜酸性物质.该病例的特点为附睾乳头状囊腺瘤引起同侧睾丸的压迫性萎缩.