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目的探讨颅骨表皮样囊肿的临床特点、诊断及治疗。方法回顾性分析1例顶骨表皮样囊肿伴颅骨内外板破坏的病例资料,行左侧额顶骨病变切除术加颅骨修补术。结果术后病理证实为表皮样囊肿。复查CT提示病变全切除,随访3个月无复发。结论颅骨表皮样囊肿伴颅骨内外板完全破坏者少见,容易误诊,术前需完善检查,确诊后应尽早手术。