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报道1例原发于心脏的恶性外周神经鞘瘤。患者男，24岁。因“咳嗽、咳痰20余天，气促3 d”就诊。影像学提示右上肺静脉-左心房内见不规则团块状低密度影，较大截面39 mm×58 mm×44 mm。镜下观察：见梭形细胞侵袭性生长，边界不清，见坏死，部分区域肿瘤细胞呈密集区和稀疏区排列，见触觉小体形成；肿瘤细胞呈施万细胞形态特点，病理性核分裂象易见。免疫组织化学：波形蛋白弥漫阳性，S-100蛋白、CD57及CD56部分阳性，Ki-67阳性指数40%。病理诊断为恶性外周神经鞘瘤。