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目的:报道并探讨肺外型淋巴管平滑肌瘤的临床表现、诊疗特点。方法:对2例罕见的肺外型淋巴管肌瘤患者进行临床分析及随访,并对其临床表现、病理学特点及治疗进行讨论。结果:2例肺外型淋巴管肌瘤均经手术治疗,术后分别随访22个月、26个月未见复发。免疫组化SMA(++),CD34(-),HMB4s(-)。结论:淋巴管肌瘤可发生于男性。常规HE染色结合CD34、HBM45、SMA可明确诊断。肺外型淋巴管肌瘤手术效果较好。