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目的 介绍1例支气管Dieulafoy病并复习国内外文献,以提高对这一少见病的认识.方法 对1例确诊为支气管Dieulafoy病患者的临床表现及检查结果进行分析,并结合文献讨论其临床特点、诊断及治疗.结果 支气管Dieulafoy病是一种病因尚未明确的以支气管黏膜下畸形动脉破裂出血为病理特征的罕见疾病,临床常见表现为反复出现的不明原因的大咯血.支气管动脉造影为诊断的主要手段,病理检查见畸形血管是确诊依据.支气管动脉栓塞和外科手术是治疗的主要方法,肺叶切除术可达到根治的目的,结论对于反复出现不明原因咯血的患者,应考虑支气管Dieulafoy病,及时行支气管动脉造影及支气管动脉栓塞术以避免致命性大咯血。