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目的报道1例罕见的青春期子宫内膜间质肉瘤患者的诊治.方法患者13岁,因反复异常阴道流血,B超宫腔内发现不均质回声行宫腔镜诊断治疗.子宫腔底部发现4cm类息肉样组织.切除的标本病理检查诊断为子宫内膜低度恶性间质肉瘤(ESS).随后患者行全子宫切除、双输卵管切除及盆腔、主动脉旁淋巴结切除.切除子宫标本发现残留病灶.结果患者的最后诊断为:子宫内膜低度恶性间质肉瘤Ⅰ期.结论 ESS为一罕见疾病,不易诊断,应重视青春期异常阴道流血患者的诊断.