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目的：探讨精索脂肪肉瘤的特点、诊断、治疗及预后。方法：报告1例精索硬化性脂肪肉瘤，行左侧阴囊探查＋左侧睾丸根治性切除术，术后病理诊断左侧精索硬化性脂肪肉瘤。结果：随访16个月，患者左侧阴囊内未见异常，右侧睾丸正常，无复发表现。结论：原发性精索硬化性脂肪肉瘤为一种恶性肿瘤，且临床罕见，术前诊断困难，治疗应以手术切除为主的综合治疗并密切随访，故提高临床医师对该病的认识，对治疗该病具有重要意义。