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I型神经纤维瘤（neurofibromatosistypeI，NFI）是由神经鞘细胞及纤维母细胞两种成分组成的良性肿瘤，其恶变者报道较少。我院收治1例腮腺区I型神经纤维瘤恶变患者。患者在神经纤维瘤病基础上发生恶变，成为恶性神经鞘瘤，肿块巨大，部位特殊，手术难度高，经术后病理已确诊。本文对此病例1临床资料进行了详细报道，并结合文献对其诊治要点进行了回顾。