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目的：探讨非典型性畸胎样瘤-横纹肌样瘤（AT/RT）的临床病理学特征。方法：对1例AT/RT患儿进行临床表现、组织病理学、免疫组织化学和超微结构的观察,并对患者进行随访。结果：患者主要临床表现为头痛和右侧脑室前角占位,组织病理学特点主要有上皮结构、原始神经外胚叶肿瘤（PNET）结构、髓母细胞瘤结构、横纹肌样瘤结构及间叶组织来源肿瘤结构;免疫组织化学在不同的组织区域免疫表型不同,弥漫表达Vimen-tin和局灶表达EMA、CD99、GFAP、Syn、SMA及NSE;超微结构发现肿瘤细胞的胞浆中出现大量特征性