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目的：探讨前列腺恶性叶状肿瘤的临床特征。方法：报告2例前列腺恶性分叶状肿瘤患者的临床资料，并进行文献复习。结果：2例完整切除肿瘤，体积分别为22cm×16cm×11cm和16cm×10cm×8cm，重量分别为500g和400g。例1在54个月后死于肺转移；例2术后15个月，排尿通畅，无异常表现。结论：前列腺恶性叶状肿瘤罕见，根据临床表现并结合MRI、CT等影像学检查，可作出临床诊断，确诊依靠病理表现。根治性前列腺切除术是目前主要的治疗方法，放射治疗有一定的临床价值。