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肛周派杰氏病（perianal Paget＇s disease,PPD）是一种少见的上皮内腺癌,临床表现不典型,极易误诊.诊断主要靠病理检查发现病变组织中有派杰特细胞.本文报道肛管直肠管状-绒毛状腺瘤伴可疑PPD 1例,经肛门局部行扩大切除术,术后经病检确诊为PPD.为进一步提高和增强临床医师对罕见病的认识及诊治水平,本文通过复习文献详细讨论了PPD的组织发生、临床特点、病理特征、诊断、鉴别诊断、治疗及预后.