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[摘要]本文报道了1例6个月大男婴错构瘤病例，治疗方式采用全麻下手术切除，通过石蜡切片诊断为错构瘤，治疗后随访4年，未见复发。
[关键词]婴儿；舌；错构瘤；预后
[中图分类号]R739.85 [文献标志码]B [文章编号]1008-6455（2018）03-0127-02
Case Report of Lingual Hamartoma in a Child
LV Cheng-peng1，2， HU Xiao-guang2，LIU Yan-pu2
（1.Department of Stomatology， Shaanxi Provincial People’s Hospital， Xi’an 710068， Shaanxi，China； 2.Department of Oral and Maxillofacial Surgery， School of Stomatology， Fourth Military Medical University， Xi’an 710032， Shaanxi，China）
Abstract： The case of a 6-month-old male with hamartoma of the tongue is reported. The tumor was excised by surgery， and defined as hamartoma by pathologic diagnosis. There was no recurrence in the following 4 years.
Key words： child；tongue；hamartoma； prognosis
1 病例资料
患儿，男，6个月25天，于2013年3月26日因“舌根肿物40天余”来笔者医院就诊。患儿出生后不久吃奶时家长发现舌根部肿物，吃奶时无明显异常，家长称患儿睡觉时有打鼾症状，一直未作治疗。查体：面部左右对称，开口度及开口型正常；伸舌居中，舌体运动良好，舌根位置（人字沟）可见一肿物，色淡粉，表面光滑，黏膜覆盖，大小约3cm×2cm×2cm，肿物根茎样生长，有蒂，基底部与舌体相连，肿物表面正常黏膜覆盖，按压无异常。患儿于3月28日全麻下（经鼻气管插管）行舌根部肿物探查切除术，术中可见肿物位于人字沟顶端、舌盲孔位置，条索状，有蒂，基底与舌体相连，颜色与口内黏膜相似，长约2cm，有别于异位甲状腺（见图1A）；沿肿物基底外0.5cm设计梭形切口（长轴同舌体长轴），楔形切除肿物（见图1B）。病理诊断：（舌根）送检组织上皮下可见栅栏样排列的神经纤维、混合性腺泡及脂肪组织，纤维间有血管、淋巴管，组织成分多样，符合错构瘤（见图1C）。治疗后4年随访，舌根部伤口已痊愈，无不适，未见复发。
2 讨论
从组织病理学的观点来看，儿童舌体肿物主要包括实体肿瘤、外渗性囊肿、淋巴血管畸形、反应性上皮病变[1-3]。一项回顾性研究表明，在135例儿童舌体病变的病例中，淋巴管畸形最为常见，错构瘤排在第三位[1，4]。错构瘤被定义为正常原位组织的过度生长和错位组合，瘤体与周围正常组织融为一体。对于舌体来说，原位组织包括血管、神经、淋巴管、骨骼肌、脂肪和腺体组织[5-8]。
位于舌根部正中的肿物常需要和异位甲状腺相鉴别，在本病例中，考虑到异位甲状腺可能，手术方案定为探查切除术，术中发现肿物条索状，表明黏膜覆盖，颜色与口内黏膜颜色相同，不同于异位甲状腺临床表现（蓝色结节状、表面血管丰富）。儿童舌部错构瘤通常发生在2岁或2岁以下，临床表现为条索状（柄状）或花梗状肿物；错构瘤好发于胚胎发育过程中不同胚层相互融合区域[9-11]。另外，单纯的口腔内错构瘤需要与口面指综合征相鉴别。口面指综合征是一种遗传性疾病，通常伴有口腔、面部、四肢畸形[12-14]。在本病例中，笔者未发现患儿有其他病变。
在组织学上，错构瘤是成熟组织的混合物。口腔颌面部错构瘤的特点是纤维结缔组织、平滑肌束、骨髂肌纤维、脂肪组织、涎腺组织、血管、淋巴组织、周围神经和神经细胞的组合[9]。错构瘤分型主要通过所占优势的细胞类型，初步分为：神经血管型、平滑肌型、脂肪组织型等[1]。在本病例中，HE染色显示神经纤维、混合性腺泡及脂肪组织，纤维间有血管、淋巴管，组织成分多样，符合错构瘤表现。临床上，儿童舌部肿物较难鉴别，病理學诊断是金标准。错构瘤是一种良性瘤样畸形表现，手术切除是治疗最佳手段，预后较好。
[参考文献]
[1]Kreiger PA，Ernst LM，Elden LM，et al. Hamartomatous tongue lesions in children[J]. Am J Surg Pathol，2007，31（8）：1186-1190.
[2]黄玉成，李雪莉，李天举，等.色素血管性斑痣性错构瘤病15例临床分析[J].中国皮肤性病学杂志，2012，26（4）：315-316.
[3]Miyamoto Y，Nagayama M，Hayashi Y. A cleft palate child with lobulated tongue and lingual hamartoma： report of a case[J]. J Oral Maxillofac Surg，1991，49（6）：644-646.
[4]余文林，李勤，曾东，等.色素血管性斑痣性错构瘤病23例临床分[J]. 中国美容医学，2009，18（5）：679-681.
[5]Hsu YC，Hsu WC.Tongue base hamartoma in a child[J].J Formos Med Assoc， 2012，111（7）：406-407. [6]Demuth RJ，Johns DF. Recurrent aspiration pneumonitis in a cleft palate child with hamartoma of the tongue[J]. Cleft Palate J，1981，18（4）：299-303.
[7]Hsu YC，Hsu WC.Tongue base hamartoma in a child[J].J Formos Med Assoc，2012，111（7）：406.
[8]Yamamoto H，Matsuzawa S，Hasegawa M，et al.A Case of Hamartoma of the Middle and Lateral Edge of the Tongue in a Child[J]. Practica Otologica，2015，107（9）：697-701.
[9]Napier SS，Devine JC，Rennie JS，et al. Unusual leiomyomatous hamartoma of the hard palate：a case report[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod，1996，82（3）：305-307.
[10]Kreiger PA， Ernst LM， Elden LM，et al. Hamartomatous tongue lesions in children[J].Am J Surg Pathol，2007，31（8）：1186.
[11]Takato T， Fukuda O， Ohhara Y， et al. Hamartoma of the tongue： two case reports[J]. Plast Reconstr Surg，1985，75（2）：258-262.
[12]Gurrieri F， Franco B， Toriello H，et al.Oral-facial-digital syndromes： review and diagnostic guidelines[J].Am J Med Genet A，2007，143A（24）：3314-3323.
[13]Nakanishi K，Nomura J，Matsumura Y，et al.Leiomyomatous hamartoma of the tongue in an infant： a case report[J].J Dent Child，2012，79（2）：111.
[14]Owen G，Bicknell JBP.Hamartoma of the tongue[J].J Laryng Otol，1993，107（4）：363-367.
[收稿日期]2017-12-14 [修回日期]2018-02-20
編辑/李阳利
[关键词]婴儿；舌；错构瘤；预后
[中图分类号]R739.85 [文献标志码]B [文章编号]1008-6455（2018）03-0127-02
Case Report of Lingual Hamartoma in a Child
LV Cheng-peng1，2， HU Xiao-guang2，LIU Yan-pu2
（1.Department of Stomatology， Shaanxi Provincial People’s Hospital， Xi’an 710068， Shaanxi，China； 2.Department of Oral and Maxillofacial Surgery， School of Stomatology， Fourth Military Medical University， Xi’an 710032， Shaanxi，China）
Abstract： The case of a 6-month-old male with hamartoma of the tongue is reported. The tumor was excised by surgery， and defined as hamartoma by pathologic diagnosis. There was no recurrence in the following 4 years.
Key words： child；tongue；hamartoma； prognosis
1 病例资料
患儿，男，6个月25天，于2013年3月26日因“舌根肿物40天余”来笔者医院就诊。患儿出生后不久吃奶时家长发现舌根部肿物，吃奶时无明显异常，家长称患儿睡觉时有打鼾症状，一直未作治疗。查体：面部左右对称，开口度及开口型正常；伸舌居中，舌体运动良好，舌根位置（人字沟）可见一肿物，色淡粉，表面光滑，黏膜覆盖，大小约3cm×2cm×2cm，肿物根茎样生长，有蒂，基底部与舌体相连，肿物表面正常黏膜覆盖，按压无异常。患儿于3月28日全麻下（经鼻气管插管）行舌根部肿物探查切除术，术中可见肿物位于人字沟顶端、舌盲孔位置，条索状，有蒂，基底与舌体相连，颜色与口内黏膜相似，长约2cm，有别于异位甲状腺（见图1A）；沿肿物基底外0.5cm设计梭形切口（长轴同舌体长轴），楔形切除肿物（见图1B）。病理诊断：（舌根）送检组织上皮下可见栅栏样排列的神经纤维、混合性腺泡及脂肪组织，纤维间有血管、淋巴管，组织成分多样，符合错构瘤（见图1C）。治疗后4年随访，舌根部伤口已痊愈，无不适，未见复发。
2 讨论
从组织病理学的观点来看，儿童舌体肿物主要包括实体肿瘤、外渗性囊肿、淋巴血管畸形、反应性上皮病变[1-3]。一项回顾性研究表明，在135例儿童舌体病变的病例中，淋巴管畸形最为常见，错构瘤排在第三位[1，4]。错构瘤被定义为正常原位组织的过度生长和错位组合，瘤体与周围正常组织融为一体。对于舌体来说，原位组织包括血管、神经、淋巴管、骨骼肌、脂肪和腺体组织[5-8]。
位于舌根部正中的肿物常需要和异位甲状腺相鉴别，在本病例中，考虑到异位甲状腺可能，手术方案定为探查切除术，术中发现肿物条索状，表明黏膜覆盖，颜色与口内黏膜颜色相同，不同于异位甲状腺临床表现（蓝色结节状、表面血管丰富）。儿童舌部错构瘤通常发生在2岁或2岁以下，临床表现为条索状（柄状）或花梗状肿物；错构瘤好发于胚胎发育过程中不同胚层相互融合区域[9-11]。另外，单纯的口腔内错构瘤需要与口面指综合征相鉴别。口面指综合征是一种遗传性疾病，通常伴有口腔、面部、四肢畸形[12-14]。在本病例中，笔者未发现患儿有其他病变。
在组织学上，错构瘤是成熟组织的混合物。口腔颌面部错构瘤的特点是纤维结缔组织、平滑肌束、骨髂肌纤维、脂肪组织、涎腺组织、血管、淋巴组织、周围神经和神经细胞的组合[9]。错构瘤分型主要通过所占优势的细胞类型，初步分为：神经血管型、平滑肌型、脂肪组织型等[1]。在本病例中，HE染色显示神经纤维、混合性腺泡及脂肪组织，纤维间有血管、淋巴管，组织成分多样，符合错构瘤表现。临床上，儿童舌部肿物较难鉴别，病理學诊断是金标准。错构瘤是一种良性瘤样畸形表现，手术切除是治疗最佳手段，预后较好。
[参考文献]
[1]Kreiger PA，Ernst LM，Elden LM，et al. Hamartomatous tongue lesions in children[J]. Am J Surg Pathol，2007，31（8）：1186-1190.
[2]黄玉成，李雪莉，李天举，等.色素血管性斑痣性错构瘤病15例临床分析[J].中国皮肤性病学杂志，2012，26（4）：315-316.
[3]Miyamoto Y，Nagayama M，Hayashi Y. A cleft palate child with lobulated tongue and lingual hamartoma： report of a case[J]. J Oral Maxillofac Surg，1991，49（6）：644-646.
[4]余文林，李勤，曾东，等.色素血管性斑痣性错构瘤病23例临床分[J]. 中国美容医学，2009，18（5）：679-681.
[5]Hsu YC，Hsu WC.Tongue base hamartoma in a child[J].J Formos Med Assoc， 2012，111（7）：406-407. [6]Demuth RJ，Johns DF. Recurrent aspiration pneumonitis in a cleft palate child with hamartoma of the tongue[J]. Cleft Palate J，1981，18（4）：299-303.
[7]Hsu YC，Hsu WC.Tongue base hamartoma in a child[J].J Formos Med Assoc，2012，111（7）：406.
[8]Yamamoto H，Matsuzawa S，Hasegawa M，et al.A Case of Hamartoma of the Middle and Lateral Edge of the Tongue in a Child[J]. Practica Otologica，2015，107（9）：697-701.
[9]Napier SS，Devine JC，Rennie JS，et al. Unusual leiomyomatous hamartoma of the hard palate：a case report[J].Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod，1996，82（3）：305-307.
[10]Kreiger PA， Ernst LM， Elden LM，et al. Hamartomatous tongue lesions in children[J].Am J Surg Pathol，2007，31（8）：1186.
[11]Takato T， Fukuda O， Ohhara Y， et al. Hamartoma of the tongue： two case reports[J]. Plast Reconstr Surg，1985，75（2）：258-262.
[12]Gurrieri F， Franco B， Toriello H，et al.Oral-facial-digital syndromes： review and diagnostic guidelines[J].Am J Med Genet A，2007，143A（24）：3314-3323.
[13]Nakanishi K，Nomura J，Matsumura Y，et al.Leiomyomatous hamartoma of the tongue in an infant： a case report[J].J Dent Child，2012，79（2）：111.
[14]Owen G，Bicknell JBP.Hamartoma of the tongue[J].J Laryng Otol，1993，107（4）：363-367.
[收稿日期]2017-12-14 [修回日期]2018-02-20
編辑/李阳利