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探讨婴幼儿先天性低位肛门直肠畸形修复重建。采用Ｚ成形术修复先天性肛门狭窄９例，保留瘘口瘘道＋Ｚ成形术修复先天性肛门闭锁伴直肠阴道瘘或直肠会阴瘘５例，彻底切除瘘管，分层闭合瘘道，修复瘘口治疗单纯性直肠阴道瘘或直肠会阴瘘２例。均修复成功，随访半年以上均正常。低位肛门直肠畸形修复治疗时间宜早，Ｚ成形术适用于肛门口狭窄和肛门口重建。