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目的：探讨乳腺硬化性腺病伴非典型大汗腺增生临床病理特征、诊断及鉴别诊断。方法：收集1例乳腺硬化性腺病伴非典型大汗腺增生的病例的临床与病理资料，分析其临床表现，组织学特征和免疫组化特征，并复习文献。结果：肿物位于左乳3点钟位，直径约1.7 cm，肿物质硬，边界欠清。光镜下可见肿物由多个大小不一类圆型结节构成，结节之间见硬化的纤维性间质，〉90%区域由大汗腺化生的细胞构成，排列呈圆形或不规则腺样、实性小巢状，腺腔内有少量粉红染的分泌物。大汗腺化生的细胞形状不规则，有丰富的颗粒状嗜酸性胞浆，小部分细胞胞质淡染透