目的 总结Monobloc截骨、外置牵引和上颌骨延长在婴儿Crouzon综合征伴颅缝早闭后缩病例的治疗经验。方法 对1例9个月的女婴经颅内外联合径路进行手术。设计Monobloc 截骨线，将整个面骨分成额部、眶部、上颌3段截骨，固定后前移重塑颅面骨，并外置牵引器，将额、双侧眼眶和面中部颧骨上颌骨整体逐步前移，同时内置延长器向下延长上颌骨，牵引结束后固定3个月。结果 患儿顺利完成Monobloc截骨牵引，牵引器调节螺丝杆前移达18 mm，三维影像测量颅面骨实际前移12 mm。牵引结束时、拆除牵引器后1个月及6个月均显示患者面部轮廓有6 mm的回缩，头部畸形和面中部严重凹陷得到良好纠正，患儿突眼、反咬合得到完全纠正，术前重度阻塞性睡眠呼吸暂停综合征改善，但上颌向下延长长度有限。结论 Monobloc截骨外置牵引和上颌骨延长可以应用于婴儿Crouzon综合征，并且为呼吸困难型的Crouzon综合征患儿提供了一种早期的安全有效的治疗方法。