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目的探讨中枢神经系统暗色丝孢霉病的临床特征、诊断、治疗及预后。方法对收住1例患儿的临床表现、实验室检查、头颅影像学检查、脑活检组织病理及培养结果进行分析，随访观察其疗效。结果患儿为3岁6个月男童，因间断头痛伴呕吐3个月、双下肢乏力伴尿潴留9d入院。头颅CT与MRI平扫示颅内多发钙化灶伴周围明显水肿，胸腰椎MRI提示T7椎体水平脊髓局灶信号异常。增强MRI扫描示病灶周边强化。颅内病变处活检提示变性坏死肉芽肿性炎症，其中见暗色粗大的真菌菌丝和芽孢。活检组织与脑脊液培养出同一病原，经鉴定为皮炎外瓶霉。应用两性霉