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介绍两例舌下神经管区硬脑膜动静脉瘘患者的临床表现、影像学诊断、手术过程及疗效。两例患者临床均表现为结膜充血水肿伴耳鸣，三维深度感知飞行时间（3D-TOF）高分辨磁共振检查可见舌下神经管区异常紊乱血管影。脑血管造影检查发现该硬脑膜动静脉瘘由多支颅内外动脉供血，瘘口位于舌下神经管区域。通过静脉途径使用弹簧圈和Onyx-18胶闭塞该动静脉瘘，术后血管造影提示瘘口完全闭塞，患者症状迅速缓解且无手术并发症，术后随访无复发。