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目的:探讨额窦成骨肉瘤的病因、临床及影像学表现、治疗方法。方法:对1例以反复鼻出血及眶上胀痛为主诉,鼻窦CT表现为额窦内占位及窦壁骨质破坏,经2次鼻内镜手术探查及病理活检确诊为额窦成骨肉瘤的患者,行扩大右鼻侧切开术,术后行化疗及放疗。结果:随访1年9个月未见复发和转移。结论:额窦成骨肉瘤易漏诊、误诊,诊断需结合鼻窦CT、病理及鼻内镜探查等检查,治疗需根治性手术切除结合术后化疗、放疗。