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新生儿膝关节反屈是一种极罕见的先天性畸形之一,病因复杂,临床多见骨骼发育改变和神经肌肉病变,膝关节正常活动受限。受多种因素影响,产前诊断困难。出生后一旦发现,需及时治疗,否则膝关节功能将受限,影响站立行走和日后生活。本文报道一例诊断为先天性双膝关节反屈畸形新生儿,经保守与矫正治疗,随访发现患儿膝关节反屈畸形得以控制并临床治愈,通过病例报道,为膝关节反屈畸形临床诊治提供参考。