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目的了解椎动脉纤维肌发育不良的临床表现和影像学特点，为该病的诊断和治疗提供临床资料。方法对1例椎动脉纤维肌发育不良患者的临床表现、实验室检查及影像学特点进行分析。结果患者实验室检查未见异常，脑血管造影显示左侧椎动脉V3段呈串殊状改变，狭窄程度约50％，颅脑磁共振成像示左侧小脑急性梗死，病灶呈散在分布。经内科常规治疗后病灶缩小，临床症状减轻。结论椎动脉纤维肌发育不良临床少见，其临床和影像学特点与颈内动脉纤维肌发育不良相似；内科保守治疗有效，血管内支架植入术可能是一种良好的治疗手段。