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目的：分析毛霉菌性鼻窦炎临床和组织病理学特点，探讨其诊断和鉴别诊断。方法：对1例双侧上颌窦、右侧蝶窦毛霉菌感染病例的临床表现、组织形态、组织化学染色特点及治疗和预后等进行观察并复习文献。结果：CT示双侧上颌窦、右侧蝶窦粘膜增厚并见软组织样密度影，骨质未见破坏，术中鼻窦内见黑色坏死物。术后病理证实为毛霉菌性鼻窦炎，其特点是在坏死组织中除见大量毛霉菌菌丝和孢子外，尚观察到极为罕见、酷似菊花团样的孢子囊。结论：毛霉菌感染是真菌性鼻窦炎较少见的机会性致病菌，确诊主要依据组织病理学检查，鼻窦清创术加全身广谱抗真菌药