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目的探讨原发性中枢神经系统血管炎（PACNS）的临床及病理学特点。方法回顾性分析1例PACNS患者的临床资料。结果该患者临床表现为癫发作及左侧肢体无力;头颅MRI显示右额顶叶长T1、长T2异常信号;脑活检可见小动脉炎性细胞浸润,管腔狭窄。糖皮质激素及环磷酰胺治疗6个月,临床表现及MRI未见明显改变。结论 PACNS的临床表现无特异性,脑组织活检对诊断具有重要意义。