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肺间质病变是多发性肌炎/皮肌炎的常见并发症,预后不良且病死率高,发病机制目前仍不清楚,治疗上仍以激素为主,尚缺乏有效的治疗方法。抗JO-1抗体阴性皮肌炎并急性肺间质病变临床表现的非特异性和多样性,给临床诊断带来极大困难。本文报道1例患者的临床表现、影像学特点、诊断过程和依据、治疗经过及随访,并结合文献对抗JO-1抗体阴性皮肌炎并急性肺间质病变病因及发病特点、诊断依据和症状相似疾病鉴别进行了讨论。提高临床医生对此类疾病的认识,提高诊断水平,有助于判断预后。