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目的：探讨Ⅰ型成人先天性胆管扩张症的早期诊断及手术治疗方法。方法：回顾性分析2006年2月～2013年1月我院收治的11例Ⅰ型成人先天性胆管扩张症患者临床资料。结果：11例患者手术顺利，10例行肝外扩张胆管切除、胆管空肠Roux-Y吻合，1例合并急性胆管炎者行囊肿置管外引流，3个月后2次手术。术后发生短期胆瘘1例，切口感染2例，经对症治疗痊愈，无胆管狭窄、食管反流等并发症发生。出院随访6个月～4年，2例偶有轻度胆管炎症发作表现，经抗生素治疗后缓解，9例患者术后工作、生活基本恢复正常。结论：Ⅰ型成人胆管扩张症临床表现无特异性，多依赖影像学检查确诊，早期诊断及根治性手术切除为其治疗的关键，应根据患者病情制定个体化手术方案，尽可能切除扩张胆管同时减少并发症发生。