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目的：探讨间叶性软骨肉瘤的临床病理和免疫组化特点。方法选取2000年~2014年间确诊骨与软组织间叶性软肉瘤的患者20例，对其病理及免疫组化资料进行回顾性分析。结果男性12例，女性8例，年龄范围在11~48岁，平均年龄26岁，其中原发于骨的病变13例，原发于软组织7例。镜下表现为含有原始间叶性小细胞和分化良好的软骨成分，原始小细胞免疫组化染色阳性表达Sox9(20/20)、CD99(18/20)、波形蛋白(13/20)、CD56(8/20)、CD57(9/20)；Ⅱ型胶原、S-100蛋白、上皮细胞膜抗原、PCK、突触素、嗜络粒素A、CD34均阴性。结论叶性软骨肉瘤病理形态复杂，配合免疫组化对间叶性软骨肉瘤的诊断及鉴别诊断有重要意义。